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来源:医脉通2019-08-14

医脉通编译整理,未经授权不得转载。

 

患者,男性,29岁,既往无吸烟史,主因关节痛及近端无力伴加重而就诊。体格检查显示手部有高度角化性鳞状病变,具有技工手的特征,没有其他皮肤表现。肌酸激酶水平升高,肌肉活检显示炎症性肌病。患者无肺部受累征象,肺功能检查正常。抗组氨酸- tRNA合成酶(即抗Jo-1)自身抗体阳性,诊断为抗合成酶抗体综合征。

 

明确诊断后,予以霉酚酸酯和强的松治疗,患者的肌肉和关节受累改善,肌肉酶水平恢复正常。然而,在接下来的3年里,尽管使用了多种药物治疗,皮肤损伤仍然继续恶化(图1a、b)。考虑到“技工手”的难治性,建议开始使用乌司奴单抗治疗(最初45mg,4周后,随后45mg/12周),在接下来的3个月里,皮肤损伤有了显著改善。在开始使用乌司奴单抗后,该疾病的其他表现仍在控制之中。


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图1  a、b治疗前,c、d治疗后

 

抗合成酶综合征的特征包括肌炎、间质性肺病、关节炎、雷诺综合征、发热或技工手。“技工手”是这类肌炎最典型的临床特征之一,组织学分析显示角化过度、角化不全和银屑病样棘皮病合并真皮和表皮炎症。与银屑病不同,没有乳头上变薄。

 

乌司奴单抗是一种针对IL-12和IL-23的p40亚基的单克隆抗体,已被美国食品和药物管理局批准用于治疗银屑病和克罗恩病。在本案例中,乌司奴单抗成功用于治疗ASS患者的难治性“技工手”。除“技工手”和银屑病病变的病理相似之处,两者对乌司奴单抗的反应可能表明在每个过程中都涉及类似的炎症通路。有必要进行更多的研究来评估乌司奴单抗治疗技工手的疗效和安全性,以及可能用于抗合成酶综合征患者的其他疾病表现。

 

医脉通编译整理自:Pinal-Fernandez I, Kroodsma C T, Mammen A L. Successful treatment of refractory mechanic’s hands with ustekinumab in a patient with the antisynthetase syndrome[J]. Rheumatology, 2019, 58(7): 1307-1308.

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